Perrineau é o nome de solteira da sua mãe, sendo Harold Williams Sr. o nome do seu pai. Como os seus pais nunca se casaram, ele passou a usar ambos os nomes. Quando afiliou-se ao SAG já havia outro ator com o nome Harold Williams, então ele juntou o nome Perrineau da mãe e Júnior do pai (seu pai era Sênior, fazendo dele Junior) para ser o seu nome artístico que consta até hoje no SAG.Perrineau recebeu o papel de Link, um operador de um tanque, no filme Matrix, depois de Marcus Chong ser demitido por problemas envolvendo valores.
Ficou famoso no papel de Michael Dawson, na série televisiva Lost. Também estrelou outra série televisiva de sucesso, Oz, onde interpretou Augustus Hill, personagem que também era narrador da série, série que também contou com outro ator de Lost, Adewale Akinnuoye-Agbaje.
Seu personagem em Lost saiu da série no fim da segunda temporada, depois de fugir da ilha em um barco. Na temporada seguinte, ele não fez participações, porém, foi anunciado em julho de2007 que seu personagem voltará na quarta temporada.
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